DOI: https://doi.org/10.1038/s41598-025-27206-3
PMID: https://pubmed.ncbi.nlm.nih.gov/41501108
تاريخ النشر: 2026-01-07
المؤلف: Paul Gringras وآخرون
الموضوع الرئيسي: النوم والاضطرابات المرتبطة به
نظرة عامة
تقييمت هذه الدراسة الفعالية السريرية والتكلفة لتدخل النوم عبر الإنترنت (COSI) للآباء الذين لديهم أطفال تتراوح أعمارهم بين 4-12 عامًا يعانون من الصرع ومشاكل النوم، تم إجراؤها من خلال تجربة عشوائية محكومة غير مزدوجة، متعددة المراكز، عبر 26 عيادة خارجية في المملكة المتحدة. تم تسجيل 85 طفلًا وتوزيعهم عشوائيًا إما على الرعاية القياسية (SC) أو الرعاية القياسية بالإضافة إلى COSI (SC + COSI). أظهرت النتيجة الأساسية، التي تم قياسها بواسطة استبيان عادات نوم الأطفال (CSHQ) بعد ثلاثة أشهر، فرقًا كبيرًا لصالح SC، مع فرق متوسط معدل معدل 3.00 (95% CI 0.06-5.93؛ p = 0.05). بالإضافة إلى ذلك، أظهرت مجموعة SC + COSI انخفاضًا متوسطًا قدره 16.5 دقيقة في زمن بدء النوم كما تم قياسه بواسطة الأكتغرافيا، إلى جانب زيادة في معرفة الآباء.
أشارت تحليل التكلفة-الفعالية بعد ستة أشهر إلى أن التكلفة المتزايدة لـ SC + COSI كانت 1,232 جنيه إسترليني (95% فترة مصداقية 535-3,455 جنيه إسترليني)، مع متوسط جودة الحياة المعدلة (QALY) بمعدل 0.00 (95% CI -0.03 إلى 0.04). أدى ذلك إلى نسبة تكلفة-فعالية متزايدة قدرها 433,167 جنيه إسترليني لكل QALY مكتسب، مع احتمال 0.04 فقط أن تكون فعالة من حيث التكلفة عند عتبة 30,000 جنيه إسترليني/QALY. على الرغم من الانخراط المحدود مع المواد الأساسية للتدخل (فقط 53% من الأسر وصلت إليها)، تشير النتائج إلى أن تقنيات تغيير السلوك المستخدمة في التدخل قد تحمل قيمة محتملة في تحسين نتائج النوم لهذه الفئة.
مقدمة
تسلط مقدمة ورقة البحث الضوء على الاعتراف المتزايد بالحاجة إلى نهج شامل لإدارة الصرع في الطفولة، والذي يشمل ليس فقط العلاج الطبي ولكن أيضًا عوامل حاسمة مثل الصحة النفسية والنوم. تعتبر اضطرابات النوم شائعة بشكل خاص بين الأطفال الذين يعانون من الصرع (CWE)، حيث أفاد الآباء أن هذه المشكلات تحدث بمعدل 12 مرة أكثر في هذه الفئة، حتى في غياب النوبات الليلية. إن تداعيات مشاكل النوم كبيرة، حيث يمكن أن تؤثر سلبًا على التعلم والسلوك وجودة الحياة بشكل عام، بينما تزيد أيضًا من نشاط النوبات من خلال تعطيل بنية النوم. على الرغم من الحاجة الملحة لتدخلات الرعاية الصحية المتعلقة بالنوم الفعالة، هناك فجوة ملحوظة في توفير الخدمات في المملكة المتحدة.
لمعالجة هذه الفجوة، طور المؤلفون تدخل النوم عبر الإنترنت CASTLE (COSI)، وهو تدخل سلوكي موجه للآباء مصمم خصيصًا للأطفال الذين يعانون من الصرع. تهدف الدراسة إلى تقييم الفعالية السريرية والتكلفة لدمج الرعاية القياسية (SC) مع COSI مقارنةً بـ SC وحده ضمن إطار NHS. تم وضع هذا البحث للمساهمة برؤى قيمة في تحسين إدارة النوم لـ CWE، مما قد يؤدي إلى تحسين النتائج الصحية والفوائد الاقتصادية.
طرق البحث
في هذه الدراسة، تم تلخيص البيانات الفئوية الأساسية باستخدام العد والنسب المئوية، بينما تم التعبير عن البيانات المستمرة كوسائط مع نطاقات. تم تحليل النتيجة الأساسية، التي تم قياسها بواسطة استبيان عادات نوم الأطفال (CSHQ)، وفقًا لمبادئ النية للعلاج (ITT). أشار إجمالي درجة CSHQ، المشتقة من نظام تسجيل من 5 نقاط، إلى مشاكل نوم أكبر مع درجات أعلى. نظرًا لعدم وجود تحقق من صحة لاستبيان CSHQ المكون من 22 عنصرًا، تم حساب ألفا كرونباخ الإجمالية لتقييم الاتساق الداخلي. تم استبعاد العناصر التي حسنت الألفا عند حذفها وكان لديها “تصحيح ارتباط العنصر الكلي” منخفض (تحديدًا العناصر 16 و19 و20) من التحليل الأساسي. تم إجراء تحليلات حساسية لتقييم طرق تسجيل بديلة ومقارنة النتائج مع استبيان CSHQ المكون من 33 عنصرًا الأكثر رسوخًا.
بالنسبة للنتائج المستمرة، تم إجراء مقارنات عند 3 و6 أشهر باستخدام نماذج الانحدار المختلط الخطي، مع تضمين التأثيرات الثابتة للتدخل، والقياسات الأساسية، وحالة أدوية النوم، إلى جانب التأثيرات العشوائية للمركز. تم تحليل نتائج الوقت للحدث باستخدام نموذج مخاطر كوكز النسبي، مع تعديل للتدخل، وحالة الأدوية الأساسية، وتأثيرات المركز. كانت التحليلات قائمة على الحالات الكاملة، مما يضمن نتائج غير متحيزة تحت فرضية أن البيانات المفقودة كانت عشوائية تمامًا. تم الإبلاغ عن تقديرات تأثير العلاج المعدلة، بما في ذلك الفروق المتوسطة للنتائج المستمرة ونسب المخاطر لنتائج الوقت للحدث، مع فترات ثقة 95%، مع تحديد الدلالة الإحصائية عند مستوى 5%. تم تضمين التحليلات غير المعدلة أيضًا من أجل الشمولية، وأخذت تحليلات الحساسية في الاعتبار المشاركين الذين لم يكملوا الـ 6 أشهر الكاملة من المتابعة.
النتائج
في هذه الدراسة، تم تسجيل ما مجموعه 85 طفلًا وتم توزيعهم عشوائيًا بين 30 أغسطس 2022 و18 أكتوبر 2023، مع تخصيص 42 منهم لمجموعة الرعاية القياسية (SC) و43 لمجموعة الرعاية القياسية بالإضافة إلى تدخل النوم السلوكي المعرفي (SC + COSI). يتم توضيح تدفق المشاركين في الشكل 1، بينما يقدم الجدول 1 الخصائص الأساسية للمشاركين الأطفال. من الجدير بالذكر أن المجموعات كانت متقاربة في الأساس عبر عدة عوامل ديموغرافية وسريرية، بما في ذلك العمر والجنس والعرق وتشخيص متلازمة الصرع ودرجات مشاكل النوم الأولية.
المناقشة
تحققت الدراسة من فعالية تدخل النوم السلوكي عبر الإنترنت الموجه للآباء، COSI، في تحسين مشاكل النوم لدى الأطفال الذين يعانون من الصرع الذين تتراوح أعمارهم بين 4-12 عامًا. تم إجراء التجربة كدراسة عشوائية محكومة غير مزدوجة متعددة المراكز عبر 26 عيادة خارجية للأطفال في المملكة المتحدة، وهدفت التجربة إلى تحديد ما إذا كانت مجموعة الرعاية القياسية (SC) وCOSI ستؤدي إلى تقليل كبير في مشاكل النوم المبلغ عنها من قبل الآباء، كما تم قياسها بواسطة استبيان عادات نوم الأطفال (CSHQ). على الرغم من تصميم التدخل وتنفيذه، أشارت النتائج إلى أن إضافة COSI لم تؤد إلى تحسين ذو دلالة إحصائية في النتيجة الأساسية مقارنةً بـ SC وحده، مع فرق متوسط قدره 3.00 نقاط (95% CI: 0.06-5.93، p=0.05). ومع ذلك، كشفت النتائج الثانوية عن انخفاض سريري كبير في زمن بدء النوم بمقدار 16.35 دقيقة (95% CI: -30.63 إلى -2.07؛ p=0.03) وزيادة ملحوظة في معرفة الآباء بشأن نوم الأطفال.
تشير النتائج إلى أنه بينما لم يكن تدخل COSI فعالًا في تقليل مشاكل النوم المبلغ عنها من قبل الآباء على مستوى السكان، إلا أنه عزز مقاييس النوم الموضوعية وفهم الآباء لإدارة النوم. قد تكون معدلات الانخراط المنخفضة (53%) وطبيعة التدخل، الذي تم تقديمه للآباء دون دعم مهني، قد ساهمت في عدم وجود تحسينات ذاتية. تسلط الدراسة الضوء على تعقيدات معالجة مشاكل النوم لدى الأطفال الذين يعانون من الصرع، مما يبرز الحاجة إلى نهج مخصص يأخذ في الاعتبار التحديات الفريدة التي تواجه هذه الفئة. قد تستفيد الأبحاث المستقبلية من استكشاف نماذج مختلطة تدمج التدخلات الرقمية مع الدعم المهني لتعزيز الانخراط والفعالية في إدارة اضطرابات النوم.
القيود
واجهت التجربة عدة قيود أثرت على نتائجها. أولاً، لم يتم تحقيق حجم العينة المستهدف بسبب الاضطرابات الناجمة عن جائحة COVID-19، مما قد يكون قد قلل من القوة الإحصائية وأعاق القدرة على إظهار تأثيرات كبيرة. على الرغم من إجراء تحليل النية للعلاج، كان من الممكن أن توفر مقاييس الالتزام الإضافية – مثل معدلات الانسحاب ومدة الاستخدام – رؤى قيمة لتحسين التدخل الرقمي. علاوة على ذلك، أدت البيانات غير المكتملة إلى عدم اليقين في النتائج الاقتصادية الصحية وقللت من القوة الإحصائية للنتائج الثانوية، على الأرجح بسبب الطبيعة المرهقة لمشاركة التجربة عبر الإنترنت لبعض الأفراد.
على الرغم من استخدام نسخة أقصر وغير موثقة من استبيان مشاكل النوم، أشارت التحليلات إلى عدم وجود اختلافات كبيرة في نتائج العلاج بين المجموعات. قد يكون غياب التعمية قد أدخل تحيزًا في الإبلاغ، على الرغم من أن أي تحيز من المحتمل أن يكون لصالح التدخل. في النهاية، بينما لم يحسن التدخل القائم على الويب مشاكل نوم الأطفال المبلغ عنها من قبل الآباء أو يظهر فعالية من حيث التكلفة، إلا أنه حقق نتائج إيجابية في زمن بدء النوم الموضوعي وزيادة معرفة الآباء، خاصة بين مجموعة من المشاركين المنخرطين. تشير النتائج إلى أن معالجة مشاكل النوم لدى الأطفال الذين يعانون من الصرع من خلال الموارد عبر الإنترنت والرعاية القياسية وحدها غير كافية، مما يبرز الحاجة إلى تدريب غير المتخصصين في النوم بالتزامن مع الأدوات الرقمية لتحسين فعالية التدخل. يجب أن تستكشف الأبحاث المستقبلية هذا النهج المختلط.
DOI: https://doi.org/10.1038/s41598-025-27206-3
PMID: https://pubmed.ncbi.nlm.nih.gov/41501108
Publication Date: 2026-01-07
Author(s): Paul Gringras et al.
Primary Topic: Sleep and related disorders
Overview
This study assessed the clinical and cost-effectiveness of an online sleep intervention (COSI) for parents of children aged 4-12 years with epilepsy and sleep issues, conducted through a multicentre, parallel-group, unblinded, randomized controlled trial across 26 UK outpatient clinics. A total of 85 children were enrolled and randomly assigned to either standard care (SC) or standard care plus COSI (SC + COSI). The primary outcome, measured by the Children’s Sleep Habits Questionnaire (CSHQ) at three months, revealed a significant difference favoring SC, with an adjusted mean difference of 3.00 (95% CI 0.06-5.93; p = 0.05). Additionally, the SC + COSI group demonstrated a mean reduction of 16.5 minutes in sleep onset latency as measured by actigraphy, alongside an increase in parental knowledge.
Cost-effectiveness analysis at six months indicated that the incremental mean cost of SC + COSI was £1,232 (95% credibility interval £535-£3,455), with a mean incremental Quality Adjusted Life Year (QALY) of 0.00 (95% CI -0.03 to 0.04). This resulted in an incremental cost-effectiveness ratio of £433,167 per QALY gained, with only a 0.04 probability of being cost-effective at the £30,000/QALY threshold. Despite the limited engagement with the core intervention materials (only 53% of families accessed them), the findings suggest that the behavior change techniques employed in the intervention may hold potential value in improving sleep outcomes for this population.
Introduction
The introduction of the research paper highlights the growing recognition of the need for a holistic approach to managing childhood epilepsy, which encompasses not only medical treatment but also critical factors such as mental health and sleep. Sleep disturbances are particularly prevalent among children with epilepsy (CWE), with parents reporting that these issues are 12 times more common in this population, even in the absence of nocturnal seizures. The implications of sleep problems are significant, as they can adversely affect learning, behavior, and overall quality of life, while also exacerbating seizure activity through disrupted sleep architecture. Despite the pressing need for effective sleep-related healthcare interventions, there is a notable gap in service provision in the UK.
To address this gap, the authors developed the CASTLE Online Sleep Intervention (COSI), a parent-directed, modular behavioral sleep intervention tailored specifically for children with epilepsy. The study aims to evaluate the clinical and cost-effectiveness of combining standard care (SC) with COSI compared to SC alone within the NHS framework. This research is positioned to contribute valuable insights into improving sleep management for CWE, potentially leading to enhanced health outcomes and economic benefits.
Methods
In this study, baseline categorical data were summarized using counts and percentages, while continuous data were expressed as medians with ranges. The primary outcome, measured by the Children’s Sleep Habits Questionnaire (CSHQ), was analyzed following intention-to-treat (ITT) principles. The total CSHQ score, derived from a 5-point scoring system, indicated greater sleep problems with higher scores. Due to the lack of validation for the 22-item CSHQ, the overall Cronbach’s alpha was calculated to assess internal consistency. Items that improved the alpha upon deletion and had low “Corrected Item-Total Correlation” (specifically items 16, 19, and 20) were excluded from the primary analysis. Sensitivity analyses were performed to evaluate alternative scoring methods and to compare results with the more established 33-item CSHQ.
For continuous outcomes, comparisons at 3 and 6 months were conducted using linear mixed effects regression models, incorporating fixed effects for intervention, baseline measures, and sleep medication status, along with random effects for the center. Time-to-event outcomes were analyzed using a Cox proportional hazards model, adjusting for intervention, baseline medication status, and center effects. The analyses were based on complete cases, ensuring unbiased results under the assumption of missing data being completely at random. Adjusted treatment effect estimates, including mean differences for continuous outcomes and hazard ratios for time-to-event outcomes, were reported with 95% confidence intervals, with statistical significance set at the 5% level. Unadjusted analyses were also included for thoroughness, and sensitivity analyses accounted for participants who did not complete the full 6 months of follow-up.
Results
In this study, a total of 85 children were enrolled and randomized between August 30, 2022, and October 18, 2023, with 42 assigned to the standard care (SC) group and 43 to the standard care plus Cognitive-Behavioral Sleep Intervention (SC + COSI) group. The participant flow is illustrated in Figure 1, while Table 1 presents the baseline characteristics of the child participants. Notably, the groups were comparable at baseline across several demographic and clinical factors, including age, sex, ethnicity, diagnosis of epilepsy syndrome, and initial sleep problem scores.
Discussion
The study investigated the efficacy of a parent-directed online behavioral sleep intervention, COSI, in improving sleep problems in children with epilepsy aged 4-12 years. Conducted as a multicenter, parallel-group, unblinded randomized controlled trial across 26 UK pediatric outpatient clinics, the trial aimed to determine whether the combination of standard care (SC) and COSI would yield a significant reduction in parent-reported sleep problems, as measured by the Children’s Sleep Habits Questionnaire (CSHQ). Despite the intervention’s design and implementation, results indicated that adding COSI did not lead to a statistically significant improvement in the primary outcome compared to SC alone, with a mean difference of 3.00 points (95% CI: 0.06-5.93, p=0.05). However, secondary outcomes revealed a clinically significant reduction in sleep onset latency by 16.35 minutes (95% CI: -30.63 to -2.07; p=0.03) and a notable increase in parental knowledge regarding child sleep.
The findings suggest that while the COSI intervention did not effectively reduce parent-reported sleep problems at the population level, it did enhance objective sleep measures and parental understanding of sleep management. Low engagement rates (53%) and the nature of the intervention, which was delivered to parents without professional support, may have contributed to the lack of subjective improvements. The study highlights the complexities of addressing sleep issues in children with epilepsy, emphasizing the need for tailored approaches that consider the unique challenges faced by this population. Future research may benefit from exploring blended models that integrate digital interventions with professional support to enhance engagement and effectiveness in managing sleep disturbances.
Limitations
The trial faced several limitations that impacted its findings. Firstly, the intended sample size was not achieved due to disruptions caused by the COVID-19 pandemic, which may have reduced statistical power and hindered the ability to demonstrate significant effects. Although an intention-to-treat analysis was performed, additional adherence metrics—such as dropout rates and usage half-life—could have provided valuable insights for refining the digital intervention. Furthermore, incomplete data led to uncertainties in health economic outcomes and diminished statistical power for secondary outcomes, likely due to the burdensome nature of online trial participation for some individuals.
Despite employing a shorter, unvalidated version of a sleep problems questionnaire, analyses indicated no significant differences in treatment outcomes between groups. The absence of blinding may have introduced reporting bias, although any bias would likely favor the intervention. Ultimately, while the web-based intervention did not improve parent-reported child sleep problems or demonstrate cost-effectiveness, it did yield positive results in objective sleep onset latency and enhanced parental knowledge, particularly among a subset of engaged participants. The findings suggest that addressing sleep issues in children with epilepsy through online resources and standard care alone is insufficient, highlighting the need for training non-sleep specialists in conjunction with digital tools to improve intervention effectiveness. Future research should explore this blended approach.